Este documento presenta un caso de un hombre de 70 años con blastomicosis prostática. El paciente presentó síntomas de retención urinaria aguda progresiva durante 6 meses. La biopsia prostática y la resección transuretral de próstata revelaron blastomicosis. El paciente fue tratado con itraconazol pero falleció dos semanas después debido a un accidente cerebrovascular hemorrágico. La blastomicosis es una enfermedad rara que puede afectar el sistema genitourinario y se transmite principalmente por vía respiratoria.